A Toxina Botulínica foi conhecida primeiramente na medicina por causar a doença Botulismo (a palavra deriva de “botulus” que em latim significa salsicha). A primeira vez que se falou nessa doença foi em 1793, na Alemanha, onde ocorreu um surto envolvendo 30 pessoas, e a contaminação ocorreu pelo consumo de um tipo de salsicha fervida e defumada. Em 1897, na Bélgica, um pesquisador chamado Emile Van Ermangem isolou o microrganismo Clostridium botulinum, e detectou sua toxina. A bactéria é encontrada em alimentos geralmente crus, mal conservados ou estragados. A infecção por essa bactéria causa mal estar e fraqueza muscular.

Durante a segunda guerra mundial foi cogitado o uso da Toxina como arma química, e então foi pesquisada a produção e vias de administração. Como a toxina teria que ser injetada nas pessoas, o projeto de arma química foi abandonado, porém as pesquisas da época favoreceram o seu uso para o bem.

O uso terapêutico da Toxina Botulínica teve início da década de 70, para tratamento de estrabismo. Outros estudos se seguiram e, em 1989 começou a ser usada no tratamento dos distúrbios de movimento, especificamente nos casos de espasticidade (sequela de lesões do sistema nevoso central que provoca descontrole do tônus muscular, tendendo à rigidez e à dificuldade de movimentos), depois para lefaroespasmo, espasmo hemifacial, torcicolo espasmódico, distonias, e atualmente também é usada para diminuição da sialorréia, hiperidrose e enxaqueca.